使用动态同意和研究反馈的数字系统共享匿名个人健康数据的患者观点:一项定性研究

简介

英国国家卫生服务体系(NHS)为6000多万公民提供终生医疗保健，患者的医疗记录中收集了大量关于患者治疗和结果的信息。这种真实世界的数据是英国健康研究的重要资产:患者的“从摇篮到坟墓”记录越来越多地被电子患者记录(EPR)系统捕获，为匿名化患者级医疗保健数据和跨人群整理提供了机会，以支持研究。在英国政府的《英国生命科学战略》中明确指出了共享医疗保健数据用于研究的重要性和巨大机会[1］．这得到了最近建立Farr研究所的交叉基金投资的支持，Farr研究所是一个学术电子健康卓越中心网络[2］．

社会上有一种合理的期望，即医疗保健数据的敏感性和个人性质要求对其进行仔细管理，并应仅限具有合法目的的人访问。因此，英国法律制度规定了使用医疗保健数据的条件，但同时允许为公共利益进行的研究获得某些豁免。根据《数据保护法》(1998年)，当匿名数据用于研究时，不需要患者的同意，尽管可能存在“超出正式监管要求”的社会担忧[3.］．医疗保健数据是高度个人化的，通常是敏感的，因此很难有效地匿名化数据以维护患者的隐私。《数据保护法》也有公平处理义务，要求患者被告知他们的数据发生了什么，这适用于所有类型的数据[4］．这与社会的共同期望是一致的，即患者有权知道他们的数据如何被使用，并且应该有机会同意，但也反对与他人共享他们的数据，即使是在“匿名”数据的情况下。

英国政府的关怀。数据倡议，一项旨在与“NHS以外的研究人员和组织”共享匿名初级保健健康记录的计划[5由于失去公众信任，该计划于2014年暂停。[3.］．信任常被视为衡量一个人是否愿意受到另一个人的行为的伤害，其基础是受托人会按照受托人自信的期望行事[6］．不同形式的信托包括基于威慑的信托，在这种信托中，委托人相信受托人会按照预期行事，因为对违反信任的处罚非常高;基于计算的信托，委托人“评估”受托人的声誉/认证;当重复的互动进行得很顺利时，就会产生关系信任;基于机构的信任，通过受信任机构的代理，将微积分和关系信任结合在一起[7］．虽然保健机构通常可以获得高度的机构信任[8]，如果遗失，可能很难修复[9］．造成公众失去信任的原因包括担心个人医疗保健数据可能被不当使用(例如，与保险公司共享或出售牟利[10]，以及患者应该如何选择退出的问题尚不明确)。上述活动的人群水平方法未能使许多患者对潜在的数据滥用放心，尽管最近的研究表明，大多数患者支持保密地重用健康数据，但围绕安全、隐私和epr访问控制的担忧也出现了[11-13］．先前的研究强调，英国公众对他们的epr如何用于医学研究目的知之甚少[13]缺乏透明度和与患者的接触被认为会破坏公众信任，影响可接受的同意模式[14-16］．纳菲尔德生物伦理委员会，在他们对护理的审查中。数据计划，建议卫生当局跟踪患者数据的使用，给予人们更大的访问权限，并说明他们的数据是如何使用的[17］．这对于维持信任很重要，并要求明确选择退出数据共享的机会和过程。此外，对护理的独立审查。《国家数据卫报》的数据计划对未来的系统提出了这样的问题:“患者如何检查、更新或改变他们的偏好，并确保他们的选择得到尊重?”［18］．

针对上述问题提出的一种解决方案被称为“动态同意”(Dynamic Consent)，它使用信息技术(IT)来促进更明确和更容易选择退出的机会，从而患者可以定制与谁共享数据的偏好，并可以在任何时候可靠地改变他们的偏好，防止任何进一步的数据共享[19，20.］．这在技术上是通过将患者信息与同意表达相绑定来实现的[19］．此外，通过相同的数字接口，可以向患者提供有关其数据接收者的信息以及其他信息，例如从其数据贡献中获得的研究结果。向患者展示如何分享他们的数据有助于改善人口中的护理，可以建立社区信任，并显示患者如何已经在NHS内为研究做出贡献:NHS宪法中的承诺[21］．确保同意及撤销(EnCoRe)计划已开发一个动态同意界面原型[20.］．这最初是在生物银行的背景下设计的，允许患者同意收集生物银行组织和数据，但同样的原则、架构和理念可用于促进可信的EPR数据共享用于研究。然而，为此目的实现这样一个系统还面临着一些未知数。虽然先前的调查表明，患者愿意分享他们的EPR用于研究[11]，他们是否愿意使用数码系统表达同意偏好?病人会重视通过这样一个系统得到的关于谁是接受者和研究结果的反馈信息吗?还需要解决使用这一系统的可行性和障碍，以及如何最好地实施这一系统。

本研究的目的是进行定性研究，以(1)探讨患者对使用匿名健康数据进行研究的观点;(2)评估患者对动态同意模型和电子系统的看法，以在此背景下实现患者和研究人员之间的持续沟通和合作。

方法

参与者和方法

采用定性深入访谈和焦点小组相结合的方法，首先探讨患者对使用匿名个人健康数据进行研究的看法，然后引入动态同意和反馈模型，寻求患者的意见。此外，研究人员还进行了访谈和焦点小组，以征求患者对电子原型系统的意见，以收集同意并提供反馈。焦点小组被认为是在卫生研究中探索一系列公众和患者观点的宝贵方法，特别是在目标是探索和开发一种新的干预措施或服务的情况下[22］．将面试和焦点小组结合起来，使我们能够最大限度地招聘，因为人们可以选择是参加面试还是参加焦点小组。访谈能够有效地深入讨论个人观点和经历。焦点小组之间的互动产生了一定程度的辩论和共识，以及关于数据和信息共享以及电子系统的潜在使用的创造性想法。

参与者从一家大型教学医院的风湿病门诊(n=35)和患者和公众参与(PPI)健康研究网络(n=5)中招募，这两家医院都位于英国大曼彻斯特的索尔福德。在临床中，未被选择的患者由临床团队成员确定，并指导研究助理(KS)获取进一步信息。所有参与者都获得了一份描述该研究的患者信息表。该样本在某种程度上是基于谁通过PPI网络对广告做出反应的便利样本。然而，我们能够通过门诊进行有目的的抽样，以确保最大程度的变化，包括不同年龄、不同疾病水平和保健经验的男性和女性的混合[23］．最后的样本也有不同的职业、教育和社会环境，在访谈和焦点小组讨论中被提及。

进行了三个焦点小组，由4-6名参与者以及主持人和记录员组成，持续约90分钟。根据参与者同意和有空的时间，他们被务实地组织成焦点小组。共对患者进行了26次半结构化访谈，每次持续45至60分钟。经参与者允许，对焦点小组和访谈进行了录音;在任何讨论开始前均获得书面知情同意。该研究获得了利物浦东部研究伦理委员会的伦理批准(编号:13/NW/0722)。项目开始时成立了一个由五名成员组成的患者和公众参与小组。该小组每季度召开一次会议，以通报研究的各个方面，如信息和访谈指南的设计，并讨论和完善焦点小组和访谈的新发现。

访谈/焦点小组的程序

访谈/焦点小组主题指南最初是根据文献制定的，如果在数据收集过程中出现，则添加后续主题。访谈和焦点小组讨论的主题包括以下内容:以前对健康数据在NHS之外如何存储和共享的知识和理解，对用于研究目的的epr存储和共享的看法和担忧，参与者是否愿意共享他们的健康数据，以及与谁共享，对重用匿名健康数据的动态同意模型的看法，以及对使用平板设备的动态同意原型电子系统的看法。由于我们不确定参与者对其电子患者记录的了解程度，以及如何对这些记录进行匿名化和整理以有益于研究，我们制作了一个5分钟的短片，向参与者介绍英国目前的做法[24］．其中包括临床咨询的可视化示例，涉及将患者级别的数据输入EPR系统，然后由大学研究人员使用大型匿名数据集。这是在个人访谈时通过平板设备呈现的，在焦点小组讨论时通过投影仪呈现。在最初的讨论集中在对存储和使用健康数据的理解和看法之后，主持人介绍了采用触摸屏技术的平板电脑界面上的动态同意原型。界面屏幕包括患者能够表明他们愿意(或不愿意)与特定团体分享他们的匿名记录，例如研究机构或私人公司我的同意选择．额外的屏幕提供了哪些小组访问了他们的共享数据的详细信息，使用参与者数据的研究，以及已发表的研究和相关新闻项目的链接(见图1-3.浏览“动态同意”界面的截图)。原型界面旨在提供足够的细节，以引出患者对动态同意概念的看法。界面中的细节，如如何最好地分类研究小组或患者反馈的最佳方法，尚未进行测试，但将构成未来研究的基础。

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数据分析

访谈和焦点小组逐字转录，使用NVivo version 10软件(QSR International)进行分析。使用扎根理论方法的一些关键技术对数据进行主题分析，包括开放编码和不断比较以识别关键(即选择性)代码[25］．采用了迭代和归纳的分析方法，使分析与数据收集并行开始;随着主题和问题的确定，初步结果为后续数据收集提供了依据，并为围绕这些新兴主题的进一步问题和探索提供了依据。例如，最初讨论的重点是动态同意模型和指定首选项的相关接口。然而，最初的调查结果表明，尽管人们重视选择退出特定研究的可能性，但他们更热衷于讨论系统的研究反馈组件。关于这方面的进一步讨论和问题使我们能够理解为什么这一组成部分被不同的参与者视为优先事项。备忘录和文件是关于新兴类别的，用来总结观点，批判信息，并将新兴理论与现有文献联系起来[25］．作者KS、CS和WGD定期会面，讨论正在研究的现象的代码、主题、类别和理论的发展。一旦数据饱和就停止招聘。

结果

概述

在40名参与者中，23名(58%)是女性，17名(43%)是男性。年龄23 ~ 88岁(平均61岁，标准差13岁)。除了一名加拿大白人参与者外，其他参与者都称自己是英国白人。他们都患有慢性风湿病。参与者对使用匿名epr进行医学研究的看法及其对动态同意的看法有三个主要主题:(1)信任和感知到的社会责任在共享健康数据方面的作用，(2)通过动态同意和患者反馈实现的透明度以及加强控制和患者参与的潜力，以及(3)参与的操作和技术范围和挑战。

共享健康数据的信任和感知社会责任的作用

个人通常表示对NHS高度信任，例如说，“我相信NHS会保密地存储我的信息”(参与者4)或“我通常相当信任医院和[全科医生]全科医生”(参与者11)。这些注释和其他注释(参见文本框1)显示出对医疗保健系统和医疗专业人员的机构信任感。大多数参与者相信，电子健康记录得到了安全管理，在用于研究时保持了匿名性。与健康数据相比，受访者更担心财务数据的安全性。与会者承认，公众对NHS和医疗专业的信任度在更广泛的人群中可能有所下降，但一些人认为，由于“负面新闻报道”(参与者2)允许“从实际问题上分散注意力”(参与者5)，媒体应对过度夸大公众关注感负责。虽然大多数人对NHS内部的治理安排表示满意，但也有一种观点认为，没有一个系统可以完全安全。一小部分参与者描述了对其隐私风险的担忧，推测健康状况较敏感的患者可能"对其健康信息的处理更加谨慎"(参与者11)，因为害怕被污名化。人们普遍担心，如果数据落入错误的人之手，比如保险公司，会产生有害的后果，这表明，人们对数据的信任感比对医疗机构的信任更微妙。然而，40位参与者中有39位(98%)认为存储和共享epr用于医学研究的好处超过了数据安全方面的任何感知风险。大多数与会者认识到医学研究的重要性以及分享其EPR对医学进步和子孙后代健康的重要性(见文本框1)．只有一位参与者持相反的观点，不愿分享他的数据:

我不希望我的健康信息出现在那里(国家数据库)……这是个好主意，但那是在一个非常美好的理想世界里，而不是一个理想世界。我会选择退出。并不是我不相信NHS，而是我不相信，你知道，人…人会犯错。
(参与者# 15)

讨论没有提出关于不同级别的匿名化或通过独特的临床历史模式重新识别患者身份的可能性的问题。

通过动态同意和患者反馈的透明度，以及增强控制和患者参与的潜力

尽管有高度的机构信任和社会责任感，但参与者报告说，他们对目前如何存储和共享其个人健康数据用于医学研究的认识程度很低。重要的是，受访者强调，恐惧可能来自未知，导致人们“非常害怕，因为你不知道发生了什么，你不知道它是否可识别”(焦点小组#1)。一些受访者提到需要更多的信息，以便“你在处理信息，而不是所有这些可能不真实的事情”(参与者#29)，再次强调了高层和更抽象的机构信任的限制。在使用数据方面提高透明度和参与度的愿望反映在对可能使用数字接口作为有用工具以洞察数据如何用于特定研究的积极回应中。受访者大多对该界面的潜在用途持积极态度，因为“它给了你选择”(焦点小组#1)，尽管有些人很乐意分享他们的数据，而不想进一步参与(见下文)。尽管有明确的介绍，但患者并没有谈论同意偏好的时变性质，而是谈论如果他们想选择退出，使用该系统做出一次性决定的价值。大多数受访者没有对以后改变主意表示担忧，研究人员也没有明确询问这一点。如果受访者确实给出了一个想要反转数据包含的例子，他们认为这是可能的。许多受访者认为，如果受到邀请，他们会尝试使用该系统，评论表明，参与者对界面的反馈组件特别热情。如前一节所述，被访者理解有必要利用健康数据促进医疗进步; however, they had previously had very little insight into outcomes of research using health records. The electronic system was in this context considered to be especially valuable in providing a mechanism to enable detailed transparency and feedback on relevant research, which may also improve trust and public engagement in research. For example, the patient quoted in the previous section who said he would opt out viewed the Dynamic Consent interface as a useful tool to improve patient control:

如果有一条小径，你可以看到它被用在哪里……您可以发现谁在使用它，它被用于什么，以及为什么使用它。然后，你知道，你可以停止使用它。
(参与者# 15)

参与者评论了获得关于他们的健康数据何时何地有助于发表文章或突发新闻项目的反馈的积极好处(见文本框2)．

尽管所描述的系统有许多积极的好处和反馈的价值，但仍有许多受访者表示，他们不想使用该系统获得同意或反馈。相反，他们重申了他们信任NHS和研究人员适当使用他们的数据的观点:

好吧，老实说，(笑着说)我不认为我真的会为(动态同意界面)而烦恼，但我不介意任何人获得信息来受益，你知道，其他人。
[焦点小组#1]

我们必须进行研究，这样我们才能让事情变得更好，我的意思是，检查反馈对我有什么好处呢?因为他们得到了信息，然后他们知道如何对待我……告诉我对我没有好处。把最终产品给我对我有利。
(参与者# 28)

参与的操作和技术范围及挑战

界面的易用性是参与者描述的动态同意的另一个积极方面。在焦点小组或访谈中，许多人评论说它很容易使用，将其描述为“简单而快速”(参与者#16)，触摸屏被视为“对于各种情况的人来说很简单”(参与者#2)。在焦点小组和PPI小组中，参与者证明了它很容易用于手部关节炎患者。一些参与者之前没有使用平板设备的经验，他们能够轻松地在原型中导航，同时被引导到应用程序的各个部分。参与者对使用起来的简单程度表示惊讶，并表示他们很乐意尝试实际版本。然而，一些受访者也表示，他们或其他人，特别是老年人，可能需要初步支持才能使用该系统。少数参与者(10/ 40,25%)描述了他们可能无法使用动态同意界面，原因是在家中无法访问IT平台或对使用新信息技术缺乏信心。

这些不太积极的评论主要来自那些没有家用电脑，从未使用过互联网，并且承认使用数字技术(如触摸屏界面)不太舒服的参与者文本框3)．在这10名参与者中，4人(40%)进一步讨论了他们愿意接受支持(例如，来自志愿者或工作人员，他们可以通过使用系统进行交谈)以使用系统。剩下的少数人认为他们太老和/或生病了——其中两个已经是癌症晚期——无法使用这项技术。一些参与者确实表示，他们很乐意填写一份替代的纸质副本来表示同意。

讨论

主要研究结果

本研究中的患者高度支持分享他们的匿名电子患者记录用于研究，并认为如果实施了同意和反馈的动态同意系统是有价值的。参与者观点的三个主要主题是:信任和社会责任在患者对共享医疗数据的看法中起主要作用;动态同意系统有一定的应用空间，以促进高度重视的医疗保健数据重用的透明度和患者参与，并通过加强个人控制和授权，有助于减轻对机构可信度的担忧[26];在实施动态同意电子系统方面存在一些技术和操作上的挑战。讨论围绕以下三个核心主题展开。

这一发现与之前的研究相呼应，即患者倾向于支持将其个人健康数据用于研究[11，27，28]并反映出社会责任感和利他主义，以及与医学研究相关的潜在个人利益[29］．然而，尽管对NHS和卫生专业人员有很高的制度信任，与其他研究类似，但也存在安全问题和潜在的接收者，特别是私营公司，如果数据被输出到NHS之外，他们可能会不适当地使用数据[14］．本研究的一些参与者认为，媒体要对过分夸大反对重复使用卫生数据的程度负责。尽管如此，意见也表明，信任并不是普遍假定的，人们希望确保支撑信任的条件得到保留。这些条件，包括互惠、不剥削和公共利益的价值[3.]，超越现有的法律框架;目前的安排意味着人们缺乏必要的信息和机会来更好地控制同意和参与基于重复使用的epr的研究。

本研究中关于增加透明度和患者参与匿名医疗保健数据重用的价值的发现反映了Caldicott 2综述最近的建议[4]和最近的纳菲尔德生物伦理委员会关于“生物医学研究中数据的收集、链接和使用”的报告[17］．这些建议旨在通过提供关于数据接收者及其结果的患者级信息，“使公众更清楚地了解其生物医学数据的使用方式”。虽然目前的研究是在未经同意的情况下使用匿名的医疗保健数据进行的，但很少有人意识到这一点——这一发现在我们与患者的讨论中得到了加强。这种透明度被认为是维持公众信任的重要先决条件[16，为提高对患者的开放程度和参与程度提供了依据。动态同意系统在这方面被认为是有价值的，可以被视为能够打开关于同意的黑箱和卫生保健数据的重用。

在设计用于重用医疗保健数据的改编动态同意原型时，最初的重点是使患者能够更好地控制其数据的重用，而不是生物银行的原始目的。然而，在研究和分析数据的过程中，很明显，患者特别重视反馈组件，使他们的数据如何被使用的透明度更高。他们认为这将深入了解以前隐藏的与他们的医疗保健相关的研究，这将使他们感到作为参与者的价值。参与者对该系统在同意方面实现更大控制的潜力的强调要少得多。这与其他研究结果一致，即患者重视对使用健康数据的明确同意，这主要与他们对所贡献的研究类型的兴趣和好奇心有关[14]，以及更密切参与研究环境的机会[26］．这也与强调公众和患者参与研究和提供医疗保健相一致，使患者感觉自己是医疗保健的积极参与者研究活动国家(30.］．在实践中，使用epr提供研究反馈需要一个基础设施，可以支持哪些用户访问了数据的审计跟踪。它还要求系统收集研究结果的非专业摘要，并与患者参与者建立链接。数据访问协议将要求研究小组在研究结束时上传他们的结果。目前还没有这样的基础设施，在全国范围内实施将是一个挑战。然而，它与最近对四个国家电子卫生卓越中心的投资以及为研究卫生保健数据开发安全天堂的计划很一致[2］．在这样的研究基础设施中建立患者视图可以在患者社区、数据存储库及其用户之间建立信任关系。

当触屏界面展示出来时，有不少用户热情投入，但也有少数人觉得这项技术令人生畏。这是支持家庭监控的基于it的干预措施的各种研究的共同发现[31]，一些人发现主要障碍与不采用基于it的举措有关[32］．尽管对使用本研究中讨论的系统存在一些担忧，但参与者通常表示，如果提供支持，他们愿意在临床环境中使用该系统。此外，患有慢性风湿病的患者可能存在灵巧性问题，因此是测试触摸屏界面的良好人群。虽然最初的研究提供了令人鼓舞的结果，参与者没有表现出由于身体功能的限制，但未来的实施需要考虑其他有特殊需求的患者群体，如视力差。少数嘉宾表示，即使有支援，他们亦不会使用电子系统，因为他们没有经验，甚至宁愿避免使用资讯科技设备。然而，在规划实施这种同意和反馈模式时，这是一个需要考虑的重要问题。由于他们表示愿意参与系统的各个方面- - -表示同意的偏好和接受反馈- - -在改进系统设计时需要进一步考虑使用替代格式或方法作为支持。此后，我们与35名患者举行了实施研讨会，以进一步考虑实施方面的实际问题。在这次积极和支持性的会议上，提出了类似的和额外的考虑，包括需要提供实际支持，外行研究摘要的纸质版本，以及提供的信息深度的分层选项，以适应不同的文化水平和兴趣水平。

这项研究是在慢性风湿病患者的特定人群中进行的，因此我们需要考虑这项研究的普遍性。与一般健康状况较好的患者相比，患有慢性疾病的患者可能更有动力分享数据;相反，更广泛的病史可能会让人们不愿意分享个人信息。一些国家报告说，关于同意要求的观点存在差异，这可能受到社会人口因素和病史的影响。例如，先前的研究表明，患者可能不愿分享医疗保健的其他方面，如性史或精神健康史[33］．事实上，一位与会者推测，健康状况更敏感的人可能“对自己的健康信息更加谨慎”(与会者11)。抑郁症是类风湿关节炎等风湿病的常见共病[34］．因此，我们的人口可能代表了一个比一般人口更不愿意分享他们的数据的群体。没有患者特别担心分享他们的风湿病记录。参与研究的意愿可能受到参与者对数据共享的潜在支持的影响，尽管同样有可能是反对数据共享的人被激励加入研究。我们的经验表明，很少有参与者了解医疗保健数据目前是如何用于研究的，这种潜在的偏差可能很小。我们所有的参与者都是白人，反映了当地的人口特征。这可能会使研究偏向于更有利的结果，因为之前的研究表明，黑人和少数民族对隐私的担忧可能更高。12］．从临床环境中招聘可能会影响对更高水平信任的反应。然而，从诊所招募的参与者和来自PPI研究网络的参与者之间的观点是相似的。动态同意系统的实施需要考虑设置(例如，临床环境中的触摸屏与来自家庭的基于web的系统)如何影响吸收、参与和同意偏好。实施计划还需要将测试扩展到其他人群。

结论

总之，这项研究产生了有希望的结果:患者愿意分享他们的匿名EPR数据用于研究，并且对技术解决方案有良好的看法，以满足最近国家建议的需求，以提高EPR重用的透明度和患者参与度。虽然患者在实践中明确同意选项的程度仍不确定，但该系统提供了一个潜在有价值的技术解决方案，以应对在共享医疗记录进行研究时保持公众信任的挑战。这项工作提供了重要的见解，将为干预措施的未来设计提供信息。我们计划包括进一步的协同设计[34]以最大限度地发挥在实践中成功实施和试点的潜力。它代表了实现的第一步，需要经过深思熟虑的开发和评估，必须在具有支持性基础设施的环境中进行。尽管如此，最近政府内部和资助者对eHealth研究的承诺使这一愿景变得可行和可实现。