交互式数字决策辅助在产前筛查决策中的有效性:系统回顾和荟萃分析

介绍

产前筛查常见的胎儿染色体异常，如21三体、开放神经管缺陷和特定的遗传基因疾病，现在已常规提供给所有孕妇[1]。研究显示，在欧洲，产前筛查的扩大使唐氏综合症婴儿的出生数量平均每年减少54%，而在美国，由于唐氏综合症相关的选择性终止妊娠，这一数字约为33% [2]。

是否接受产前检查和进一步产前诊断的决定是多方面的，取决于她们自己和伴侣的知识、价值观、社会和家庭的接受程度以及照顾任何可能受影响的后代的意愿，最后取决于她们个人和社会对终止妊娠的看法[3.]。由于筛查和诊断途径的选择已经扩展到现在不仅可以使用普通的非整倍体，还可以使用母亲血液中的无细胞DNA或绒毛膜绒毛样本或羊膜细胞中的DNA进行罕见的非整倍体的筛查和诊断，因此明智的决策现在变得更加复杂和具有挑战性。

然而，现有的研究表明，目前大多数妇女似乎没有作出明智的决定，许多妇女及其伴侣没有意识到筛查的上述影响[4-7]。理想情况下，妇女和夫妇应该在复杂的产前筛查途径中得到陪伴和支持。在实践中，这往往难以实现，因为并非所有个人都具有高水平的卫生知识，医患沟通的时间限制，特别是在公共资助的卫生保健环境中，以及临床最佳实践指南的建议与夫妇的偏好之间可能存在冲突的担忧[8]。克服这些困难的一种方法是使用决策辅助工具(DAs)。

无论是被动的还是互动的发展决策都被提倡并用于协助共同决策。它们提供了关于可用选择的无偏见和非指导性证据，包括风险和收益，并为个人确定和澄清与结果相关的个人价值观提供了一种手段[9，10]。交互式数字决策辅助工具(idda)与提供静态信息的教育小册子、小册子和网页等被动决策辅助工具不同，它通过使用双向通信依赖用户参与，从而允许用户专注于特定方面，因此根据认知学习理论，它应该是一种有效的学习工具[11-15]。

以前的系统综述表明，在怀孕期间使用DAs通常通过增加知识和减少决策冲突来影响知情决策[9，16，17]。这些研究大多评估了被动da的有效性，但随着近年来技术的进步，我们看到关于idda的研究越来越多，我们决定在这一特定背景下需要更具体、更新的证据[9，16，17]。通过限制范围，本研究的目的是评估idda作为标准护理的辅助手段对孕妇产前筛查决策的影响。

方法

系统检讨及荟萃分析的首选报告项目(PRISMA)指引指引进行及报告是次系统检讨[18]。

检索策略和研究选择

检索四个随机对照试验数据库，即Cochrane图书馆的Cochrane Central Register of controlled trials(最新一期)、MEDLINE Ovid(1946年至今)、Embase Ovid(1910年至今)和PsycINFO Ovid(1806年至今)，检索时间从成立到2021年8月。这些数据库中使用的搜索策略可在多媒体附录1。我们还检索了世界卫生组织国际临床试验注册平台[19]，使用谷歌学术检索，以及潜在符合条件的随机对照试验的所有纳入研究的参考列表。从上述数据库和其他资源中检索引文，导出到EndNote X9。删除重复后，首先由审稿人根据纳入和排除标准筛选标题和摘要。然后对全文进行评估，以找到符合条件的研究。然后将其发送给第二位审稿人进行讨论。筛选和选择过程遵循PRISMA流程图，如图所示图1。

‎

合格标准

包括全文研究、会议摘要和未发表数据的随机对照试验。出版状况和语言不是标准的一部分。

研究对象包括为自己做产前筛查决定的孕妇。参与者参与代理或被动决策或参与者做出假设选择的研究被排除在外。

纳入了干预措施为idda的研究，作为标准治疗的辅助。要被认可为IDDA，它必须满足国际患者决策辅助标准(IPDAS)协作组织提出的基本标准，并且是互动性和数字化的[11-14]。不符合这些标准的研究被排除在外。

纳入以标准护理为对照的研究。标准治疗主要包括面对面咨询、咨询、提供一般信息和安慰剂干预，但可能因国而异。排除了侧重于比较不同类型DAs的研究。

确定idda在决策过程质量和决策本身质量方面的有效性的主要结果是:(1)知识，使用有关产前筛查的具体问题进行评估;(2)决策冲突，使用决策冲突量表进行测量。次要结果包括(1)风险感知的准确性，(2)最终选择与个人价值观的兼容性，以及(3)患者参与决策的程度，由Degner控制偏好量表评估[20.]。

数据提取与管理

审稿人将相关数据提取并输入Review Manager 5.4 (RevMan 5.4)。数据提取表被发送给第二个审稿人进行检查。还与第二位审稿人讨论了任何含糊之处。

偏倚风险评估

纳入研究的偏倚风险由审稿人使用Cochrane偏倚风险工具，根据以下领域进行评估:随机序列生成、分配隐藏、参与者和人员的盲化、结果评估的盲化、不完整的结果数据、选择性的结果报告和任何其他偏倚[21]。每个潜在的偏倚来源被判断为具有高、低或不明确的偏倚风险[21]。数据缺失和随访缺失也被评估为偏倚风险的标准之一。最初的评估由第二审稿人检查，他是团队的一名高级研究员，他与第一审稿人没有任何分歧。

数据综合策略

根据干预组和对照组的事件数量和人数对二分数据进行分析。将数据输入RevMan 5.4，生成风险比(rr)和95% ci。根据干预组和对照组的均值、标准差和人数对连续数据进行分析。将数据输入RevMan 5.4，计算标准化平均差(SMDs)和95% ci。在无法获得SD的情况下，使用其他方法来计算SD，例如tvalue和Cohend，被使用。如果结果在一段时间内测量了不止一次，则在研究中选择最接近另一个时间点的测量值进行分析，以获得更好的可比性。

进行meta分析。当不存在显著异质性时，采用固定效应模型对纳入的研究进行合并(PCochrane Q检验值>0.1;我²(< 30%)22]。当纳入的研究之间存在显著、中度或重度异质性时(PCochrane Q检验值<0.1，我²>30%)，采用随机效应模型通过将异质性纳入计算中来估计总体患病率[22]。采用亚组分析检测异质性的来源。还进行了敏感性分析，以评估排除方法学质量较低的研究的效果。该分析从meta分析中排除了Cochrane风险偏倚工具中任何一类“高偏倚风险”的研究。

在进行系统评价和报告时，遵循PRISMA指南(见《指南》中的PRISMA清单)多媒体附录2)。

结果

文献检索与研究特点

在确定的10,283条引用中，有8条符合资格标准并被纳入本综述(图1)。8项随机对照试验的结果来自4个不同的国家(5项研究来自美国，1项研究来自荷兰，1项研究来自丹麦，1项研究来自香港)，随机抽取了2981名个体参与者。在这8项研究中，有7项纳入了我们的荟萃分析(见多媒体附录3)。Leung等人[23]研究被排除在我们的荟萃分析之外，因为该研究中唯一与本综述相匹配的结果“理解”(被认为等同于“知识”)是二分法测量的，无法与其他7项研究进行定量结合。

六项研究有现场干预(参与者在卫生保健机构使用idda) [23-28]而2项研究有场外干预(访问设计网站的参与者被发送用于远程管理idda的链接)[29，30.]。

四项研究使用电脑进行管理[23，26-28]。两项研究将网站链接发送给参与者进行远程管理，因此所使用的设备是未知的[29，30.]。一项研究通过基于平板电脑的应用程序提供IDDA [25]，一项研究使用了IDDA，但没有指定给药方法或平台[24]。

Risk-of-Bias评估

所有纳入的研究在随机序列生成、分配隐藏和结果评估的盲化方面均具有低偏倚风险。在大多数纳入的研究中，没有进行或提到结果评估的盲法，但由于测量的结果大多是客观的，没有涉及结果评估者的太多主观解释，因此决定在这方面存在低偏倚风险。

大多数纳入的研究没有提到参与者和人员的盲法，因此存在不明确的偏倚风险。他们中的大多数也有较低的流失偏倚风险，但有两项研究的偏倚风险尚不清楚[24，26]。一项研究有高水平的无反应(>20%)，因此在不完整的结果数据方面有很高的偏倚风险[29]。其中三项研究没有在试验登记处注册，也没有可用于评估的方案;他们的报告存在不明确的偏见风险。有些人的参与率相对较低，但影响不明确，这解释了“其他偏见”中“不明确”的分类;只有一项研究在这方面被列为“高”[29) (多媒体附录4)。

干预措施的效果

知识

七项研究评估了idda对知识的影响(例如，一般的产前检查，特别是唐氏综合症，或两者兼而有之)。每项研究使用不同的量表或修改，如:母亲血清筛查知识问卷、产前筛查知识调查、知情选择多维测量。采用随机效应模型。结果显示，与标准护理相比，IDDAs的使用使孕妇对产前筛查的知识有统计学意义的改善(SMD为0.58,95% CI为0.26-0.90;P<措施)。虽然idda在提高知识方面的表现明显优于标准护理，但存在显著的高度异质性(我²= 94%,P<.001)，进一步进行亚组分析。

Leung等[23]，报告了“理解”的二分结果，在这种情况下可以被认为是“知识”的同义词，发现54.1%和77.0%的参与者报告他们在对照组(传单和视频)和干预组(传单，视频和DA)的产前唐氏综合症筛查中分别没有更多的问题。

决策冲突

四项研究评估了idda对决策冲突的影响。4项研究均使用决策冲突量表作为结果测量，但每项研究都使用了不同的子量表或适应性，因此该结果也使用了smd。采用固定效应模型。idda的使用在统计学上显著降低了决策冲突(SMD -0.15, 95% CI -0.25至-0.05，P= .003)。存在不显著的低水平异质性(我²= 13%,P= .33)。

风险认知的准确性

两项研究评估了idda在以下两个方面对风险感知准确性的影响。

手术相关流产风险正确估计的数量和百分比:使用idda证明有统计学显著效果(RR 1.19, 95% CI 1.04-1.36，P= . 01)。存在不显著的中度异质性(我²= 43%,P=)。

正确估计唐氏综合征风险的数量和百分比:使用idda未发现显著影响(RR 1.84, 95% CI 0.85-3.97，P=点)。此外，研究结果的异质性也很高(我²= 94%,P<措施)。

两方面均采用随机效应模型。然而，亚组分析并不适用于这一结果，因为只纳入了2项研究。

最终选择与个人价值观之间的兼容性

只有一项研究衡量了参与者最终选择的筛查方式是否与他们的个人价值观相符[30.]。干预组有94.2%的人做出了一致的选择，而对照组有92.7%的人做出了一致的选择，两者的水平相当。研究显示的效果并不显著(P= .64点)。

患者如何参与决策

结果“患者参与决策的程度”在任何纳入的研究中都没有发现，因此不会被描述或分析。

知识、决策冲突、程序相关流产风险的正确估计和唐氏综合症风险的正确估计的结果的森林图呈现在图2。

‎

亚组分析

我们对结果“知识”进行了亚组分析，根据干预是在现场进行还是在场外进行，对照组是否采用标准护理，以及治疗后是否立即测量结果。只有最后一个亚组分析显示了组间的差异。

与之后的评估相比，立即评估通常显示出更高的知识水平(SMD 0.77, 95% CI 0.39-1.15 vs SMD 0.15, 95% CI 0.04 - 0.34)。这可以解释为产前筛查决策背景下的知识水平会减少加班。此外，在每个亚组中仍然存在显著的高度异质性(我²= 89%,P<。001年和我²= 73%,P=.05)，这意味着异质性仍未完全解决，可能存在未识别的其他来源。亚群分析的森林图见图3。

‎

敏感性分析

Skjøth等人[29由于在“结果数据不完整”和“其他偏倚”两个标准中发现了高偏倚风险，因此将该研究从敏感性分析中删除。敏感性分析结果显示，低质量研究对预后影响不大(原始汇总SMD 0.58, 95% CI 0.26-0.90，P<。0.001 vs敏感性分析汇总SMD 0.68, 95% CI 0.33-1.02;P<措施)。敏感性分析的森林图见多媒体附录5。

讨论

主要研究结果

在这篇综述中，我们进行了系统的文献检索和荟萃分析，以评估idda对孕妇产前筛查决策的有效性。我们发现，与单独的标准护理相比，idda的使用增加了知识，减少了决策冲突，提高了手术相关流产风险感知的准确性。亚组分析发现，结果测量的时间对知识有影响，较晚的测量导致较低的知识水平。然而，关于唐氏综合症风险认知的准确性、最终选择与个人价值观之间的一致性以及患者参与程度，没有结论性的结果。

优势与局限

据我们所知，这是第一次系统回顾，在产前筛查决策的背景下，关注这种特定类型的DAs和idda。我们纳入了使用符合IPDAS协作制定的基本标准的idda的随机对照试验[11]。为了评估idda对决策过程质量和决策本身质量的影响，我们研究了IPDAS协作组织建议的一些主要和次要结果[20.]。

然而，我们的发现有一定的局限性。首先，结果知识的异质性很大(我²=94%)，无法通过亚组分析解决。虽然idda导致知识提高的证据相当有力，但由于所显示的高度异质性，无法完全确定影响的程度。同样值得注意的是，对于为知识而进行的亚组分析，由于每个亚组的研究数量较少，关于亚组效应的结论也可能不完全可靠，需要对数据进行仔细的解释。

其次，决策冲突的综合SMD相对较小(SMD -0.15)，虽然95% CI没有与无影响线相交(95% CI -0.25 ~ -0.05)，但减少决策冲突的效果相对较弱，意义不大。

第三，对风险感知准确性的两个方面进行的meta分析结果仅基于2项研究。虽然这本身不是什么大问题，但这两项研究是由隶属于美国同一机构和同一州(加利福尼亚州)的同一第一作者进行的，这意味着本综述中对这一结果进行的荟萃分析结果的普遍性相对较低[27，28]。此外，这一结果的荟萃分析中只有2项研究，这使得很难调查异质性的潜在原因。少量的研究使得我²价值更容易产生偏差，可能没有意义[31]。还有临床异质性，如教育程度和种族的差异，以及方法多样性，如这两项研究设计的差异，这两者都可能导致统计异质性我²表现出来了，但很难确定。

此外，除了idda对估计唐氏综合征风险的影响不显著外，正确估计手术相关流产风险的RR相当低(RR 1.19, 95% CI 1.94 -1.36)，类似于决策冲突的低SMD，在解释和结论准确性增加时需要谨慎。

本综述的其他一些局限性还包括:为了确保进一步加强综述的质量，在进行偏倚风险评估的同时，最好还进行推荐、评估、发展和评价的分级框架，并且只纳入了少量的研究，因此无法进行漏斗图来探索潜在的发表偏倚。虽然我们没有将语言作为纳入标准的一部分，但我们的荟萃分析中只确定了英语研究，而且只有西方人群被纳入，这可能会导致普遍性问题。

影响

idda可以有效地作为常规护理的辅助手段，促进孕妇在产前筛查方面做出知情决策。在发展中使用数字技术提供了一个机会，结合一系列灵活的应用，如文本、动画、图像、音频、视频、游戏、社会网络工具和风险计算器，以提供健康信息[32]。这些数字DAs便于在女性喜欢的时间和地点传递信息。此外，在以患者为中心的数字DAs中加入互动元素可以补充卫生保健专业人员的咨询并提供决策支持。

然而，DAs支持决策的meta分析结果是高度异质性的[9，13，17]。即使在产前筛查的背景下，将DAs的范围限制为idda，我们仍然没有解决这个问题。其中一个潜在的来源，虽然不可能在本文中详细探讨，是不同da内容之间的差异:这种差异不仅包括平台、管理模式或某些特征，如交互性，但更重要的是，da本身的质量和它们所包含的材料。有了这些潜在的变化，每个DA可能对测量的结果有很大程度的影响，这可以解释这种异质性。

事实上，已经制定了若干客观标准来评估发展资料的质量，例如，IPDAS工具[17];然而，它们仍然没有被广泛采用[13]。本综述中所有纳入的研究都有自己的DA，只有一项研究表示他们制定的DA是根据IPDAS工具制定的，实际上并没有提供太多关于DA的细节，也没有提供IPDAS工具评估DA时的得分[30.]。另一项研究仅承认有必要进行价值澄清，并引用IPDAS合作，而所有其他纳入的研究均未提及其DAs所依据的任何标准或标准[24]。这种评估标准的利用不足也可以通过以下事实来确定:尽管IPDAS协作提出了用户参与等结果，但在关于DAs的初步研究中很少评估，本综述中纳入的研究根本没有评估这一结果。IPDAS合作小组亦发现，资讯科技资讯系统的开发人员少报用户参与出版的情况。[33]。在以往的研究中也提到了对DAs的内容、开发过程、交付和有效性评估措施报告有限的问题[34-36]。

我们认为，在没有客观评价的情况下，DAs的质量和含量的变化是本综述中未能发现的异质性的主要来源之一。应当改进这种做法，更广泛地使用上述评价工具。然而，这并不意味着DAs的完全标准化，因为它可能会阻碍原创性和创造性，并且在特定条件下每种类型的医疗决策中DAs的特异性较低。此外，重要的是要确保IPDAS协作的有效性标准，包括决策质量和决策过程标准的衡量标准[37]。这种与现有基准的比较将有助于制定更标准化的衡量方法。另一方面，需要进行进一步的调查，以进一步了解这是否确实是导致这种异质性的主要原因。

结论

idda有可能成为当前妊娠护理标准的一种方便和有效的辅助手段，特别是对妇女在产前筛查方面的决策。虽然有证据表明，提高知识、减少决策冲突、提高风险感知某些方面的准确性等好处已经确立，但仍需要更多的研究。今后发展中的发展指标，包括非洲发展指标，应更频繁地使用客观的质量评价工具，例如IPDAS工具。这可以通过对照现有基准进行衡量来促进对其有效性的评价，从而有助于今后提高这方面证据的质量。未来的研究或评论也可以更多地努力确定DAs使用异质性的原因，而不仅仅是idda，特别是DAs的质量和内容是否构成主要来源。最后，研究还可以探讨如何将idda的使用纳入世界各地产前护理的不同临床条件，为将来可能在产科护理中使用idda做准备。