生物医学研究中的数据来源:范围审查

介绍

背景

重复危机暴露出许多科学研究缺乏可重复的结果，包括生物医学领域的研究[1]。这一现象表明，只有一小部分已发表的研究成果能够被可靠地、完全地复制。然而，提高研究的可重复性的必要性不仅在复制危机出现之后才被认识到[1但在过去的十年中，通过可查找、可访问、可互操作和可重用原则等倡议，也已经受到越来越多的关注[2]。研究项目及其结果的可重复性问题可能有许多不同的原因，因此可以通过许多方法加以缓解。重要的例子包括缺乏关于实验参数的文件，以及缺乏以定义良好和结构化元数据的形式对数据进行下游处理，这是解释和复制所需要的[3.]。这两个方面都与数据来源密切相关，数据来源指的是数据的来源、处理和移动。关于数据来源的可靠和精确的知识具有很大的潜力，可以评估和改进生物医学研究的可重复性和质量，从而促进良好的科学实践[4，5]。

尽管数据来源信息的定义在某些方面有所不同，但它通常被理解为元数据，描述影响数据集的所有事件。数据集可以被某些进程更改，从而导致状态更改。我们认为状态发生变化的数据集是一个新数据集。数据来源跟踪有关其概念的信息(例如，谁或什么创建了数据)以及可能已应用的所有转换和处理操作[6]。这可用于识别潜在无效的处理步骤、数据质量下降或二次使用的限制[3.，4，6]。在某些文献中，数据谱系和数据系谱等术语的含义可能略有不同(例如，系谱有时也被理解为捕获有关数据源质量或可信度的信息[3.，4])，但也经常与出处互换使用(例如，Simmhan等人的研究[6]和Baum等人[7])，这是我们在本文中采用的方法。

在生物医学方面，收集数据的形式和类型多种多样，目的也不同，包括保健和研究。通常，这些数据包括有关治疗、病情和患者结果的信息，这些信息通常通过测量或更抽象的观察来描述。这些观察的来源和收集它们的背景可能不同，这可能对它们的意义和可靠性产生影响。例如，观察结果可以由人手动捕获(例如，医疗保健专业人员测量患者的心率)或由设备自动捕获(例如，已经放置在患者手指上的数字脉搏血氧计)，从而影响其精度。另一个例子是从临床文件中获取结构化的研究数据，这可能是一个涉及管理的手动过程，也可能是一个由机器执行的自动化过程，这会影响可靠性。考虑到前面提到的对这些数据的处理以及在此过程中可能引入的错误或不准确，对数据来源元数据的评估(例如，通过可视化或分析)可以帮助临床医生或研究人员了解信息的质量，并帮助信息学家在出现问题时找到根本原因。

图1显示了一个基于常用的来源数据模型的来源图示例，如PROV [8，9]及开放来源模式(OPM) [10]，它由数据节点、处理节点和用户或实体节点(有时也称为代理节点)组成，它们由有向边连接，表示节点之间的关系(例如，负责创建各自数据的处理节点或表示负责的实体)。

在此图中，输入数据节点表示上的数据观察和遇到例如，从电子健康记录系统。在第一个处理步骤中，观察结果是映射到相应的遭遇在将它们加载到数据仓库之前。这属于a的职责范围数据工程师．不能被分配到一次遭遇的观察结果被处理成创建质量报告，这是由监管数据管理实体，导致数据质量评估数据节点。遇到的观察结果被加载到数据仓库中，从而产生数据仓库观察数据节点。例如，在这种数据质量评估中指出，拥有完整和可信的数据在研究中是很重要的。这不仅适用于来自精心规划的研究的数据，也适用于来自其他情况的数据(例如，用于次要目的的卫生保健数据)，因为它们可能包含需要对数据进行检查和清理的意外问题[11]。此外，越来越多的数据是由传感器和其他设备以自动化的方式收集的，这些设备应准确地报告其来源，以全面了解数据的概念以及有关其质量和适用性的所有因素[12]。

相对于数据处理发生的时间，可以前瞻性和回顾性地获取数据的来源[3.，13，14]。前瞻性生成的优点是，可以将来源捕获方法直接集成到数据生成、转换和分析管道中，自动准确地收集这些过程中必要细节的完整信息。追溯地看，仍有可能获得一些来源信息，但这通常在可包括的细节方面受到限制[14]。例如，来源元数据可以追溯地从日志文件中派生，日志文件可能不包含关于每个处理步骤的所有信息，或者包含细节不足的信息，因为日志文件通常是为了便于人们进行故障排除而可读的。

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客观的

虽然数据来源跟踪在某些学科中是一种常见的做法，例如物理学、地球科学、地理学(特别是地理信息系统)、材料科学、水文科学和环境建模[15-19]，它尚未被广泛应用于许多其他数据驱动的研究学科，包括生物医学研究[7]。因此，以前的综述要么侧重于生物医学背景之外的来源(例如，Simmhan等人的研究[6]和Herschel等[3.])或研究了更广泛的数据生成和准备活动，而来源只是一个方面(例如，de Lusignan等人的研究[4])。这就提出了一个问题，即迄今为止提出的方法是否存在弱点或缺乏重要功能，从而阻碍了它们在生物医学研究中的应用。为了弥补这一差距，我们认为重要的是研究文献，只关注为生物医学领域开发或使用的来源管理方法，以及它们之间的异同(参见《生物医学文献》)相关工作节进行更详细的讨论)。

在本文中，我们提出了一个范围审查:(1)提供了详细的研究概述，描述了为生物医学研究开发或使用的数据来源技术(例如，用于成像数据，健康记录和组学数据);(2)描述和比较支持的功能(例如，创建、存储、查询、分析或可视化数据来源信息)以及方法的设计(例如，使用标准或数据存储类型);(3)使用这些信息来识别文献中的空白(例如，很少支持的功能组合)，这可以为未来的技术研究提供机会，这些技术可以得到更广泛的采用。

方法

研究方法

这项系统的范围审查是按照Arksey和O 'Malley [20.]并使用PRISMA-ScR(系统评价和元分析扩展范围评价的首选报告项目)指南进行报告[21]。由于本研究分析了以前研究的数据，因此没有寻求伦理批准。该综述的方案没有发表，因为《国际前瞻性系统评价登记册》不包括范围评价[22]。此外，本综述不产生或报告生物医学研究成果，而是侧重于生物医学领域数据来源的方法和技术方面。

纳入和排除标准

在确定纳入标准之前，我们对数据来源进行了非结构化文献检索，发现文献主体中包含了许多不在本综述范围内的领域的研究。在此基础上，我们建立了一个初始版本的标准，以区分关于在生物医学研究中使用来源方法的文章与关于在其他能力或学科(如药品供应链或动物分类)中使用来源方法的文章。对标准的描述经过初步的样本筛选，以减轻作者之间解释的差异。

我们纳入了以下文章:(1)描述了在生物医学研究或相关科学学科中使用数据来源、数据谱系或数据谱系信息;(2)描述了基于软件的方法(即，专注于纯手工来源跟踪的文章不符合条件)。此外，文章需要(3)发表在同行评议期刊或会议论文集上的原创论文，(4)用英文撰写，(5)发表于2010年至2021年之间。

排除标准是类似地制定的。我们排除了以下文章:(1)不涉及数据来源，而是关注其他背景下的来源(例如，历史、地质或物流);(2)没有关注数据来源的数字技术、数据、软件、方法或模型;(3)没有将重点放在生物医学或与健康相关的研究或数据上(例如，如果生物医学领域只是作为众多示例性应用领域中的一个);(4)没有描述数据的来源，而是使用了来源数据(例如，用于跟踪供应链中的产品)。

来源和搜索策略

“出处”存在近义词，例如“谱系”或“血统”，因此必须将其包含在搜索条件中。此外，如前一节所述，我们需要歧视不属于生物医学范围或背景的文章。为此，我们纳入了关键词“生物医学”、“医学”和“健康”。

我们搜索了Web of Science、PubMed和IEEE explore数据库，因为这个主题是医学和计算机科学的交叉。检索字符串使用要求的文章标题或摘要，包含两个主题中的每个主题的至少1个关键字和反映审查范围的相应关键字:

1. 主题“来源”由以下术语捕获(“数据来源”或“数据谱系”或“数据系谱”)
2. "生物医学"专题的关键词为("医学"或"生物医学"或"健康")

中提供了用于不同数据库的确切搜索字符串多媒体附录1．最后的搜索是在2022年2月7日进行的，使用的是德国柏林Charité-Universitätsmedizin网络中的一台计算机。

选择和数据收集过程

选择过程通过两个连续的筛选步骤进行:(1)筛选所有结果论文的标题和摘要;(2)筛选第一步中选择的所有论文的全文。每篇文章由第一作者和一名共同作者进行筛选。分歧由最后一位作者解决。不包括物品的原因也有记录，并载于多媒体附录2．要收集的数据项(请参阅下一节)是通过阅读完整的文章来确定的，连续地确定所提供信息之间的相似或不相似模式。数据提取由所有作者完成，分歧由最后一位作者解决。

数据项目及分析

我们沿着五个轴定义数据项，以对我们的研究问题(RQs)产生见解:(1)发表元数据，(2)应用范围，(3)涵盖的来源方面，(4)数据表示，(5)功能。中提供了类别、单个项和值集的概述表1．从文章中提取数据项，存储在图表电子表格中，并在表格和图形中进行汇总。由于论文中描述的许多方法和解决方案的异构性和特定于用例的性质，将它们的属性系统化为特定的数据元素是一个相当大的挑战。在原始数据元素列表的基础上，主要描述了方法和解决方案的定性属性，在上述样本筛选期间进行了调整，以便以可比的方式捕获基本信息。

可以看出，我们收集了出版物元数据能够研究兴趣的发展相对于时间或研究人员的位置的主题。我们进一步收集了有关情况应用范围调查是否有特定的背景或类型的数据进行研究的来源，并获得对一般研究来源的动机的见解。信息来源方面(“为什么”，“如何”，“在哪里”和“谁”遵循赫歇尔等人在研究中提出的术语[3.])被绘制成图表，以便更好地理解所收集信息的具体类型。接下来，我们对数据进行信息汇编表示和存储使用的模型，如抽象和具体数据模型，以及中间处理结果是否物化。此外，我们绘制了用于出处元数据的最常见标准的使用图表，例如OPM [10]和万维网联盟(W3C)的PROV标准[8]。最后，我们收集了有关所建议的解决方案的功能的一系列信息，包括数据生命周期中的哪些步骤[23以及如何准确地捕获、检索、分析和可视化种源信息。

结果

概述

通过数据库检索共鉴定出138篇文章(45篇，32.6%来自PubMed;40,29 %来自IEEE explore;53.38.4%来自Web of Science)。选择过程的概述见图2．

从138篇文章中，我们在第一次筛选过程中排除了42篇(30.4%)重复和36篇(26.1%)文章。在60篇符合条件的全文文章中，3篇(5%)无法检索。在剩下的57篇文章中，13篇(23%)被排除在第二次筛选过程中。最终纳入综述的文献有44篇，并在数据制图步骤中进行处理(参见表2获取完整列表)。每篇文章的结果数据项显示在多媒体附录2．

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发布元数据

随时间的分布

文章发表年份从2011年到2021年不等。约三分之二(29/ 44,66%)的文章发表于2017年至2021年，三分之一(15/ 44,34%)的文章发表于此时间框架之前，即2011年至2016年，呈现增加趋势(图3)。

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地理分布

大多数第一作者和高级作者工作在美国(34/ 90,38%)，其次是中国(8/ 90,9%)、德国(8/ 90,9%)、英国(6/ 90,7%)、澳大利亚(6/ 90,7%)、加拿大(4/ 90,4%)和阿拉伯联合酋长国(4/ 90,4%)。我们注意到，出现次数少于4次的国家被归为“其他”(20/90,22%)，一些作者隶属于多个组织。结果与SCImago国家排名的前几名大致相当[68](“一般”和“医学”两类)，因此大致对应于各自国家的基本出版物产出。

应用范围

应用领域

分析的大多数论文(34/44,77%)只关注研究数据处理中的出处，而一些(8/44,18%)关注出处在研究和医疗保健中的应用，只有5%(2/44)通过提出监测系统的反向推理算法，专门关注出处在医疗保健实践中的应用[qh]62或使远程医疗服务透明、不可变和可信[29]。

焦点

在大约一半的出版物(23/44,52%)中，数据来源是主要的研究主题，而另一半(21/44,48%)则间接地或作为更广泛的方法或解决方案所描述的固有属性来处理数据来源。

动机

对来源数据需求背后的动机被分类为“有效性”、“可再现性”、“监管需求”、“可重用性”和“透明度”，并且每个出版物被分配到与所描述的动机相匹配的类别中。

解决来源最常见的原因是有效性(22/44,50%)，其次是可重复性(15/44,34%)和遵守法规要求的需要(15/44,34%)，可重用性(11/44,25%)，然后是透明度(8/44,18%)。一些论文没有详细说明为什么要考虑出处(3/ 44,7 %)。在数据表示和存储第一部分，我们考察了所使用的技术和所描述的动机之间的关系。

处理的数据类型

最常提到的(可能多次提到)支持的数据类型是结构化的临床和健康数据，例如来自eHealth记录的数据(17/44,39%)，其次是组学(8/44, 18%),图像数据(7/44, 16%),传感器和设备数据(5/44, 11%),引用来源(4/ 44,9 %)自由文本(2/44, 5%)。共有9%(4/44)的论文聚焦于其他数据类型，包括元数据或本体、临床路径、远程医疗会话数据和管理数据。最后，5%(2/44)的论文表示所提出的方法是通用的并且适用于广泛的数据类型。

所关注的数据类型的共现和所提出的动机在图4．

值得注意的是，研究组学和成像数据来源的论文往往是出于可重复性方面的考虑。这是有道理的，因为这两种类型的数据本质上都相当庞大和复杂，而处理操作，例如生物信息学管道或基于人工智能的图像分析，有时很难复制[69，70[参考…主要研究结果节进行进一步讨论)。

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来源方面

关于所描述的方法或解决方案所支持的来源方面，我们确定了以下部分提供的覆盖范围。

所有论文(44/44,100%)均支持在哪里出处，即关于数据来源的信息。这并不奇怪，因为它可以被视为来源管理背后的中心点。此外，大约有一半的论文支持如何出处(25/ 44,57 %)，即关于如何产生某一结果的信息(即前面的处理步骤);谁来源(26/ 44,59%)，即谁(或什么)对数据或数据处理负责或声称拥有所有权的信息;和为什么出处(20/ 44,45 %)，即关于为什么产生某个结果或数据点的信息。

数据表示和存储

抽象数据模型

确定了以下用于表示来源信息的抽象数据模型:图是最常见的(18/44,41%)，其次是列表(12/44, 27%),参考文献(例如，id或哈希值;3/ 44,7 %)，组合图表和字典(1/ 44,2 %)，和复合对象(1/44, 2%)。总共有7%(3/44)的出版物没有具体说明所使用的确切抽象数据模型。

具体数据模型

所描述的抽象数据模型是使用以下具体数据模型和相关存储解决方案实现的:区块链(11/ 44,23%)资源描述框架(8/ 44,18 %)存储在triplestore中用于图表示，和关系模型(5/44, 11%)或XML(2/ 44,5 %)。三种解决方案(3/ 44,7 %)使用其他文件格式，如二进制或层次数据格式，版本5 (HDF5) [71]。许多论文(7/44,16%)没有提供所使用的具体数据模型的具体信息。

当交叉参考动机类别与贡献是否基于区块链或使用其他技术时(图5)，有一张清晰的图片显示，描述基于区块链的解决方案的论文并没有提到可重复性或可重用性。鉴于区块链的不可变、透明和不可否认的性质，它特别适合于关注有效性或满足监管要求的应用程序，这似乎反映在实现该技术的动机中(请参阅主要研究结果节进行进一步讨论)。

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出处标准的使用

共有23%(10/ 44,23%)的论文声称与PROV数据模型兼容，而7%(3/ 44,7%)的论文声称与OPM兼容。大多数出版物(31/ 44,70 %)没有说明与任何一个标准的兼容性。在所有表示与任何一种标准兼容的论文中，2018年以来发表的所有论文(7/ 44,16 %)都倾向于使用PROV模型。没有论文提到与两个标准的兼容性。

不变性

一旦创建或捕获就不能更改的数据被认为是不可变的。27%(12/44, 27%)的出版物提出的方法和解决方案提供了不变性或不可抵赖性，其中92%(11/12,92%)基于区块链技术，该技术本身是不可变的。一篇论文提出了基于加密方法的不可否认的来源[61]。

物质化

我们进一步分析了所描述的方法或解决方案是否将中间结果存储为完整数据集，即:实现这样的数据，或者只存储导致这些结果的元数据，从而虚拟地表示中间步骤。大多数方法和溶液没有实现中间结果(31/ 44,70%)，20%(9/ 44,20%)实现了中间结果。有趣的是，这些论文描述了专注于组学(5/44,11%)和成像数据(4/44,9%)的解决方案，这是有意义的，因为处理和数据生成对于这些复杂类型的数据特别昂贵(另见)主要研究结果部分)。

功能

概述

数据来源方法、模型和实现支持的技术活动是数据来源信息的创建或捕获、存储、检索或查询、分析和可视化，这是数据生命周期中的常见活动。当查看所分析的方法和解决方案为这些活动提供的支持时，对数据生命周期后期执行的任务的支持明显减少，如所示图6(另见主要研究结果部分)。

一些出版物(39/ 44,89%)描述了支持数据生命周期中多个活动的方法。支持单个步骤的频率按升序排列:创建(39/44, 89%;例如，所有包含支持生命周期这一特定步骤的信息的出版物)，商店(34/44, 77%),查询(24/44, 55%),可视化(9/ 44,20 %)和分析(9/44, 20%)。在前一节中已经分析了数据存储。因此，在本节中，我们将更详细地描述对起源数据生命周期中剩余活动的支持。

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创建或捕获

在描述支持创建或获取来源信息的方法或解决方案的论文中(39/ 44,89%)，大多数论文(16/ 39,41%)通过更改用于数据生成或处理的较大程序、框架或脚本来获取来源信息和元数据另外捕捉所需的数据。捕获来源信息的第二种最常见的方法是基于区块链的解决方案所独有的固有的捕获使用智能合约的来源信息(10/39,26%)。一些论文，包括1篇使用基于区块链的解决方案，描述了集成的捕获解决方案，如中间件或基于触发器的方法，对应用程序或持久层是透明的(8/ 39,21 %)，而其他方法则描述基于来源信息的方法外部资源例如研究数据库(6/ 39,15 %)。

查询或检索

在描述支持查询或检索出处信息的方法或解决方案的论文中(24/44,55%)，25%(11/44)的论文依赖于结构化查询，使用SQL、SPARQL、GraphQL或类似的查询语言。总共有42%(10/24)的解决方案提供了图形用户界面或应用程序编程界面来检索来源元数据。总的来说，4%(1/24)的文章描述了使用非结构化查询(即搜索字符串)进行检索，另外(1/ 24,4%)的文章描述了使用使用唯一标识符的选择性查询的方法。共有13%(3/24)的论文没有明确检索方法。

分析

对数据来源解决方案分析的支持可以有多种形式。在这项研究中，如果分析涉及到普遍适用的方法，如提供描述性统计和度量以及简单的比较，则分析被归类为“通用”。在描述支持分析种源信息的方法或解决方案的论文中(9/44,20%)，44%(4/9)的论文属于这一类。当分析被裁剪为特定于来源的用例时，例如推理、验证任务和错误跟踪，分析被认为是“特定的”。共有44%(4/9)的论文属于这一类:22%(2/9)的论文描述了验证数据来自可信赖设备的方法[28，61]， 11%(1/9)的论文描述了逆向推理，以识别来自监测系统的数据中有关来源的问题[62]， 11%(1/9)的论文描述了临床研究数据可追溯性缺口的验证和识别[34]。此外，11%(1/9)的附加文章描述了分析来源元数据的一系列方法，包括通用的和具体的方法(39]。

可视化

一般分析的结果通常使用常见的可视化类型进行可视化，例如条形图和折线图。在描述支持种源信息可视化的方法或解决方案的论文中(9/ 44,20 %)，大多数论文(7/ 9,78 %)是基于某种基于图或流网络的可视化。总共22%(2/9)的出版物没有使用这样的基础，而是描述了在条形图和箱形图中显示消化信息的方法或解决方案。

可视化技术或方法包括多种可视化和度量的仪表板风格组合、Sankey图、图节点的聚合、力导向图、表和非正式的流程的漫画风格可视化。实现通常基于常见的可视化库或程序，如D3.js、Gephi、yEd、sigma.js、Dagre、GraphViz或谷歌databab。

产生时间

在捕获或创建来源信息的解决方案和方法中(39/ 44,89%)，大多数(31/ 39,79%)的解决方案和方法与数据处理时的预期接近。少数人(6/ 39,15 %)在处理结束后，基于创建的工件，如日志文件，回顾性地捕获了来源信息。总共有5%(2/39)的文章描述了追溯性和前瞻性捕获来源信息的选项，其中一种解决方案允许为先前完成的过程重建来源元数据[46]，另一个从日志文件中捕获来源信息，同时还通过工作流管理系统的插件功能提供前瞻性捕获[67]。

讨论

大纲

在本研究中，我们概述了为生物医学领域开发或使用的数据来源方法和技术的研究。识别文献中描述的方法和解决方案是异构的。因此，所支持的功能和方法的设计被描述为导航异构景观的系统化，并支持基于几个特征的功能和设计的比较。此外，我们在系统化的基础上发现了文献中的空白，包括缺乏对某些功能的覆盖，例如对来源元数据的分析。主要发现、相关工作和局限性将在以下章节中介绍。

主要研究结果

尽管在生物医学研究中使用数据溯源技术具有潜在的优势，如《介绍章节(例如，改进的再现性和数据质量)，以及对文献的兴趣日益增加，如出版物元数据的结果所示，这些技术仍未在该领域广泛采用。这个范围审查的结果揭示了方法、模型和实现的异质图景，它们具有非常不同的目标，因此也有非常不同的特性集。

关于起源方面(在哪里、如何、为什么和谁)，本综述中分析的每个解决方案都捕获了的方面在哪里数据来源于。出处是出处的核心属性，可以被认为是文献中最相关的方面。其他方面需要在来源元数据中包含更多的细节，但可能不是所有用例都需要，因此，大约一半的研究论文不支持这些细节，可能是为了减少复杂性。然而，在生物医学研究中，如何以及为什么改变数据集的问题的答案对于确保数据的可靠性和可审计性尤为重要。

在查看所使用的逻辑和具体数据模型时，图和图数据库是最普遍的，这是合理的，因为它们是来源信息的自然表示。也经常使用广泛的通用数据模型，如关系模型或XML，因为它们足够通用，可以支持来自各种实现的来源元数据。尽管已经采用了一些方法，或者至少与最常见的来源标准(PROV和OPM)兼容，但许多论文没有解决与标准的兼容性问题，这阻碍了来源元数据的互操作性。

PROV模式近年来越来越受欢迎。OPM是“第一个社区驱动的来源模型”，它比OPM稍微更新，也更全面。[72]。PROV更为成熟，由几个描述概念、符号、本体和互操作性选项的文档组成，例如，与现有的元数据标准，如都柏林核心[8，9]。此外，PROV允许对实体或代理的关系进行更详细的建模[73]。对PROV模型的一贯支持可以促进解决方案的兼容性并扩大应用领域。例如，一个解决方案收集的来源元数据可以使用完全不同的解决方案进行分析，只要两个解决方案都是PROV兼容的。

处理或生成大型和复杂的数据，如组学或图像，是昂贵的[74]，而且在许多情况下，如果需要的话，重复整个过程可能是不可行的。存储一个完整的间歇结果数据集有助于节省时间和资源，如果处理过程发生变化和被复制，或者应该探索其他处理路径。因此，为此目的，中间处理步骤的具体化通常在管道中实现。此外，各篇文章中处理这类数据的方法通常是由可再现性方面驱动的，这可能归因于处理的复杂性和数据的绝对数量，这增加了再现结果和处理本身的难度。

最近，区块链已经成为一种支持数据来源某些方面的技术。区块链本质上通过促进共识算法和加密方法来维护单个块列表，从而提供来源和不可变性，其中所有相关方都同意任何给定块的前身和后继。这些块通常包含事务信息，从而启用包含或引用数据的来源。不幸的是，我们在本综述中确定和分析的基于区块链的解决方案通常没有超出其固有属性，并且在这个阶段，几乎没有覆盖其他方面，例如生物医学研究中非常需要的可重复性和可重用性。然而，由于它们支持明确定义和不可变的沿袭，它们可以很好地满足法规要求(例如，提供审计跟踪)。

数据来源信息的创建或捕获在逻辑上是使用它的第一步。因此，在所分析的所有方法或解决方案中，创建和捕获是来源数据生命周期中最常支持的活动，这并不奇怪。出处数据分析和可视化较少得到处理，这可能是数据出处在生物医学研究中仍未得到充分利用这一事实的直接结果，因此开发或研究出处信息"使用"的方法更为罕见。我们认为，领域特定分析和可视化方法的发展可能是实际展示来源跟踪的附加价值并帮助增加其采用的重要一步。此外，我们没有发现任何参考数据集的迹象，可用于开发和评估来源数据的分析或可视化方法。

最后，我们发现分析的大多数解决方案或方法依赖于额外捕获来源数据的方法，而只有少数方法依赖于对用户或处理环境透明的集成捕获方法。这意味着在捕获来源数据信息方面需要付出相当多的努力，这可能指向一个有前途的研究领域，即如何透明地捕获来源信息，而不会给数据处理框架的用户或开发人员带来额外的工作。

相关工作

一些相关的论文对数据来源进行了研究和系统化的研究，尽管通常侧重于一般概念或应用，而不是生物医学。2005年，Simmhan等[6]介绍了溯源技术的属性分类，它显示了与本综述定义的数据项的一些相似之处，例如溯源的具体使用(参见动机)、种源传播方法(参见检索或查询)，以及所使用的来源表示(参见数据模型)。此外，作者还关注了更多的技术属性，例如所使用的来源元数据的粒度和细节级别，以及其管理的可伸缩性或存储开销。

Herschel等人最近(2017年)的一项调查[3.]指出，由于不同的应用和技术要求，可以以不同的方式解释来源的定义，并概述了研究领域。虽然调查并不局限于生物医学领域，但在我们的结果中也可以看到使用来源的动机(即应用和技术要求)的广谱性和异质性。这包括来源的应用程序、内存占用和互操作性、查询表达性、应用程序集成以及现有结果的数据来源(参见动机，数据模型、功能和来源方面)。作者确定的一个核心挑战是需要对来源数据的分析和可视化进行更多的研究:“虽然查询来源数据已经与来源数据模型一起研究，但在以用户友好的方式适当地可视化，探索和分析来源数据方面只存在很少的工作”[3.]。考虑到我们的结果，在生物医学背景下的来源也是如此(参见功能)。

de Lusignan等[4回顾了使用常规临床数据的研究，以确定数据准备的关键概念，其中还包括数据质量和来源。他们的结论之一是，在卫生保健和卫生保健信息学的背景下，元数据的描述应该形式化，以有利于"基于常规收集数据的研究结果的有效性"。作者进一步介绍了主要和次要数据来源之间的区别:主要来源是指数据的来源(即，在此之前不知道应用的处理)，而次要数据来源是指在检索原始数据后进行的处理[4]。在我们的工作中，这些被称为在哪里起源和如何,和为什么分别出处。

Goble [75]提供了非正式但全面的讨论和来源概述。这篇论文涵盖了“7w’s (Who, What, Where, Why, When, Which， (W)how)”来源的各个方面，这些方面仍然未被指定，以及促进来源的一般用例或动机。此外，它还分阶段讨论了来源元数据是否本质上不可变的问题，我们在本综述中从技术角度对此进行了研究(参见不变性)。本文还讨论了来源数据模型，以及来源元数据应该如何伴随它们所描述的数据沿着处理路径进行处理来源方面和数据表示和存储在这篇综述中。

去年，Gierend等人[76]发表了一份关于生物医学数据来源范围审查的协议。实际的评论尚未发表。根据所述的RQ和列出的数据项，综述将重点关注用例和方面，如来源信息的价值和可用性(RQ 2)，遇到的挑战和问题(RQ 3)，生物医学领域的来源指南和要求(RQ 4)，以及有关来源信息完整性的问题(RQ 5)。相比之下，我们的综述更侧重于系统化和比较生物医学中来源数据管理的技术方面。这与Gierend等人提出的第一个RQ部分重叠[76]，这是为了确定分类和追踪来源标准的方法。然而，很有可能我们的分析提供了更多的深度，因为我们特别关注方法和技术角度，例如，在我们的搜索中包括IEEE Xplore数据库也反映了这一点。

限制

由于选择的搜索策略，发现和纳入的文章的异质性，以及其中描述的方法和解决方案，本研究有一定的局限性。最重要的是，搜索策略被设计为专门捕捉生物医学研究中的来源主题，并且所使用的术语没有明确包括特定的研究领域，如心理学或其他行为科学。然而，我们认为我们的文献选择策略可能只错过了相关的文章，这些文章的摘要没有涉及更广泛的背景，这意味着在我们的搜索过程中提到了一个关键词。此外，我们认为不太可能存在具有这些特征的大量文献。大约46%(44/96)的唯一参考文献被纳入本综述，这一事实可以视为来源跟踪尚未成为生物医学研究平台的共同特征。如果是这样的话，可以预期，更大比例的文献会将出处作为旁注提到，由于缺乏对出处技术的关注而导致其被排除在外。相比之下，许多在标题或摘要中提到出处的文章都特别关注这个主题。

所选文章中描述的方法和解决方案被系统化，重要属性被定性识别，它们的发生被评估和报告，个别例子被包括在特殊情况下，看起来相当独特。所报告的统计数据存在不确定性。它们应该被理解为指示，而不是绝对确定地描述整个领域。

结论

尽管人们对文献越来越感兴趣，但在生物医学领域，关于数据来源技术的发展几乎没有取得进展，这有助于减轻可重复性问题。一个重要的原因可能是缺乏通用和透明的解决方案来轻松捕获或创建来源数据，从而导致潜在的大量来源跟踪工作。我们发现的另一个差距是缺乏分析和可视化来源数据的具体方法，这可能会使充分利用所提供的附加价值变得困难。我们还观察到在生物医学应用的来源跟踪方法的动机、范围和功能上存在相当大的异质性，指出潜在的缺乏对潜在概念的统一理解和对特定用例的狭隘关注。提供通用数据集和应用程序场景，以及基准测试机制，可以帮助在未来克服这一挑战。

我们的工作特别集中在生物医学领域的论文上，以调查这一特定应用领域的最新技术。在未来的工作中，可能值得研究通用方法、模型和实现，并调查它们对生物医学用例的适用性。