通过远程医疗为自闭症谱系障碍提供关键反应治疗的可行性和可接受性:前后性试点研究

简介

背景

自闭症谱系障碍(ASD)是一种神经发育障碍，其特征是持续的社会交流障碍和限制性和重复性行为的存在[1］．目前，据估计，在美国，每44人中就有1人被诊断为ASD，男性被诊断为ASD的可能性是女性的4.2倍[2］．早期诊断和干预工作旨在预防或减轻自闭症谱系障碍相关症状的严重程度，并为自闭症儿童提供早期社会化和沟通发展的机会[3.，4］．因此，早期干预与改善自闭症儿童的长期结果有关。有了这样的理解，针对幼儿的干预措施的发展已经出现，并支持了针对幼儿自闭症儿童的社会交流领域的重要性。

关键反应治疗(PRT)是一种基于证据和父母提供的自然主义发展行为干预(NDBI)，旨在通过解决动机的核心缺陷来改善自闭症患者的社会交流[5］．研究支持采用父母提供的方法进行PRT的有效性，干预后儿童眼神接触、定向积极影响、社会交流和参与的增加很明显[6，7］．

不幸的是，家庭往往缺乏循证行为干预。据估计，自自闭症儿童确诊至开始接受早期干预服务，平均有3年的时间差[8］．与普遍的看法相反，早期诊断并不能转化为立即的早期干预服务，因为父母面临不确定性、长达数年的等待名单、提供者短缺以及诊断后的竞争时间需求[8］．即使有干预机会，获得此类服务的障碍也很广泛，例如位置遥远、缺乏交通、费用高、保险范围有限、父母时间有限、需要照顾儿童以及缺乏训练有素的工作人员[9］．此外，家长参与有限，即使在有家长培训项目的家庭中，流失率也很高。最近对262项行为父母培训研究的文献综述发现，超过25%的符合纳入标准的参与者拒绝报名，另有26%的参与者在治疗期间退出[10］．此外，还存在一些挑战，阻碍了父母介导的干预措施的实施，这些干预措施为自闭症儿童的父母提供了可行的、可接近的和可接受的治疗方案。

为了克服获得高质量护理的障碍，最近实施了远程保健(通过各种技术模式提供精神健康或医疗服务)，以便利获得父母调解的干预措施[1］．远程保健允许以各种形式传播干预措施，从自我指导课程到与训练有素的临床医生进行视频会议。

研究比较了父母中介的远程医疗与亲自应用行为分析干预的儿童结果，报告了在减少自闭症儿童的问题行为方面取得的同等成功，无论父母以何种方式提供指导(即亲自指导或通过远程视频会议)[11］．此外，来自一项试点随机对照试验的数据，该试验研究了自我指导与治疗师辅助的父母中介远程医疗干预对自闭症儿童的影响，结果发现，只有随机分配到治疗师辅助组的儿童社交技能有所提高[12］．为了支持这些发现，通过自我导向在线模块调查远程医疗适应PRT的研究发现，在在线模块之后，父母成功地忠实地实施了PRT;然而，家长们报告说，与自我导向媒体相结合的反馈或指导成分会越来越有帮助[13，14］．没有治疗师直接参与的自我指导的父母介导的干预缺乏建立治疗联盟的宝贵机会，并且严重依赖父母的购买[14］．这不仅说明了专业支持在父母为中介的远程保健干预措施中的价值，而且也说明了在今后的适应中利用一种综合干预方法提供自我指导和远程父母指导方面的重要性。除了评估儿童在父母介导的远程保健干预措施中的结果外，最近的研究还考虑了这种方法的可行性和可接受性，以确定父母介导的远程保健干预措施在未来是否可以成为面对面干预措施的可行替代方案。越来越多的文献调查并因此支持父母介导的远程医疗干预的可行性，其中一些研究报告了除积极的儿童结果外，父母满意度高，治疗保留率高[9，15］．

研究目标

本研究的目的是通过MindNest Health平台检查远程医疗NDBI:在线PRT [16］．这项试点研究的目的是测试一种新型干预交付模型的可行性和可接受性。可行性将评估在线PRT对自闭症儿童家庭的合理性和实用性，通过家长参与整个干预过程。可接受性将评估在线PRT是否满足自闭症儿童及其父母的需求，通过父母的满意度、信心和感知治疗成功。MindNest采用现有的基于证据的技能和策略，在ndbi中使用，并使用模块化的简短和集中的动画模拟来交付它们。此外，除了自主在线课程外，MindNest还为家长提供积极的指导和实时反馈。最后，MindNest被设计成一个阶梯式护理模式，致力于为大量正在等待服务或寻求补充现有服务的父母提供服务。

方法

参与者

参与者是通过在康涅狄格州纽黑文和周边地区的专业诊所发布传单和推荐来招募的。37个家庭表示有兴趣参与，其中11个不符合纳入标准。共有26名自闭症儿童，年龄2-7岁，他们的父母同意并参加了这项研究。

入选标准如下:(1)2-7岁的单词-短语级言语儿童;(2)《精神障碍诊断与统计手册第五版》(DSM-5)对自闭症谱系障碍的诊断，基于由持牌提供者根据自闭症诊断观察表第二版(ADOS-2)进行的评估[1，17];(3)使用可上网的移动设备及/或电脑设备;(4)在自我报告中，流利地将英语作为第一或第二语言;(5)同意在研究期间不为他们的孩子开始新的心理健康治疗。如果参与者之前接受过家长培训，或者孩子患有需要立即临床治疗的医学或精神疾病，则将被排除在外。欢迎每个孩子的多名父母/照顾者参与研究。在多位家长参与的情况下，一名“主要”照顾者决定保持连续性，他可以参加所有的视频会议和评估措施。

道德的考虑

耶鲁大学机构审查委员会于2018年10月10日批准了这项干预研究(参考编号:2000021538)。在电话筛查后，从父母或法定监护人那里获得书面知情同意和视频同意，并在访问开始时获得儿童的口头同意。

措施

人口统计信息

在基线时，父母提供人口统计信息，包括照顾者的性别和年龄，以及自闭症儿童的性别和年龄。

病史

在基线和研究终点(第10周)，家长完成了一份与儿童病史和伴随治疗(药物或心理社会干预)有关的调查，包括治疗类型、目的、治疗频率或剂量、开始日期和停止日期。

客户信誉问卷

客户诚信调查问卷[18是一项由家长评定的四项评估，旨在评估家长对治疗效果和后勤性质的信心。家长们被要求对家长培训的逻辑程度、他们对培训成功的信心程度以及他们向朋友推荐家长培训项目的信心程度进行评级。评分采用8分制，从0(完全不符合逻辑/自信)到8(非常符合逻辑/自信)，总分从0到32。治疗提出了诱导不同期望的可能性，从而导致治疗反应的差异。因此，CCQ被用来评估父母的期望[18］．家长在第2周结束时完成CCQ，在研究终点(第10周)再次完成CCQ。这项测量在第2周完成，因为考虑到评估测量的性质，父母需要在提供评级之前初步了解治疗计划。

行为干预评定量表

行为干预评分量表(BIRS)是一个24项的家长评分量表，旨在通过三个因素评估治疗的可接受性和疗效:可接受性、有效性和生效时间[19］．家长们采用5分制，从1分(非常不同意)到5分(同意)，总分为24分至120分。BIRS可接受性因子项目(项目1-15)用于表明干预是否可以被认为是可接受的轻微的同意和/或同意参与者的反应。父母只在研究终点(第10周)完成BIRS。

设计

这些家庭被随机分为在线父母培训组和对照组，孩子们根据性别和年龄进行匹配。通过MindNest Health在线平台，随机分配到在线父母培训条件的父母可以获得为期10周的PRT咨询父母培训模型。在对照条件下，家长可获得一份PRT手册(“PRT袖珍指南”)供家长独立阅读[5］．所有家长都被要求练习PRT，每天1小时，每周至少5天，并被要求在每次视频会议之前提交一份日志，说明他们练习的日期和持续时间。没有规定具体的练习日期;然而，根据作者的临床经验，每周5天被认为是一个合理和可行的在家独立实践PRT的要求。此外，两组都完成了与临床医生的两次后续视频会议，要求父母与他们的孩子进行10分钟的PRT。这些会议在第12周和第14周进行，并进行了记录。在成功完成对照条件和所有研究评估后，随机分配到对照条件的家庭可以使用MindNest Health，并有机会与PRT临床医生进行视频会议。

MindNest健康

MindNest Health是一个在线远程医疗平台，为孩子有心理健康或行为问题的父母提供基于证据的、可扩展的教育、培训和支持[16］．在这项研究中，MindNest Health是用于向随机分配到在线父母培训条件的家庭提供PRT的远程医疗平台。该公司是由耶鲁大学的一群教师和学生开发的。

MindNest健康产品包括一个综合学习管理系统，提供家长教育和家长培训的行为干预(图1)．课程结合了教学信息的混合，以及通过简短的，动画模拟亲子对偶的PRT原则的演示(图2)．家长们可以按照自己的节奏浏览动画，并有机会在课堂上练习技巧和策略(图2)．该平台已与自闭症儿童和其他发育迟缓儿童的父母进行了专业用户测试，最近的一项研究支持了该平台的可行性和可接受性[9］．内容以家长友好型和易于理解的语言提供，PRT原则使用父母和孩子的动画模拟来说明，并配有旁白。PRT原理的视频示例是教学方法的关键组成部分，教学设计中的技术进步允许创建阐明复杂结构的精确模型。

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干预

在最初的电话筛选研究访问后，在线家长培训条件下的家长被指示访问MindNest健康平台。干预的在线部分包括8个20分钟的在线课程，内容描述PRT的家长培训原则(图1)．家长按自己的节奏完成每个课程，并被要求在干预的前8周每周完成一个课程。所有家长都按时间顺序完成了以下课程:“行为基础知识”;“权力”;“了解你的目标”;“老技能，新技能”;“促使策略”;“奖励他们的尝试”;“直接而有力”;以及“自然而合乎逻辑”。 These courses respectively taught parents an overview in behavioral principles, an overview of PRT, how to create contingencies for behavior, the importance of maintenance and acquisition task, how to use behavioral prompting to support behavior, and how to reinforce behavior.表1提供干预主题的顺序和描述。

课程1、课程3、课程5、课程8结束后分别召开4次1小时的视频会议。家长有1-2周的时间完成每门课程。选择这些间隔是为了在整个研究期间分散视频会议，但也具体遵循核心和概念上不同的课程(例如，一般行为策略概述，PRT概述和开始PRT的行为偶然性的重要性，提示的使用，强化行为)。这些视频会议是通过FaceTime或Vidyo进行的，Vidyo是耶鲁大学拥有的视频会议程序，不需要下载软件。参与者可以选择在平板电脑、智能手机或电脑上进行视频会议。对视频会议进行了记录。由训练有素的PRT临床医生进行视频会议，为家庭提供了应用、实施和利用家长在线学习的PRT原则的机会。训练有素的临床医生根据实践-反馈模式，向家长提供有关他们个人实施PRT的反馈[20.］．首席临床医生是一名有执照的心理学家，在治疗自闭症儿童和实施PRT方面拥有丰富的经验。其他PRT临床医生包括三名以英语为主要或第二语言并有1-5年自闭症儿童工作经验的女性学士级工作人员。在入组研究之前，所有临床医生都接受了PRT的强化培训，每个临床医生在与参与者接触之前都被要求达到PRT实施的保真度。在整个研究期间，首席临床医生为PRT临床医生提供监督和反馈。

结果

参与者

14对亲子被随机分配到在线父母训练条件。参与者包括儿童，9名男性(平均年龄4.56岁)和5名女性(平均年龄4.24岁)，及其父母，9名母亲(平均年龄39.77岁)和5名父亲(平均年龄43.33岁)。12对亲子被随机分配到对照组。参与者包括儿童，8名男性(平均年龄4.65岁)和4名女性(平均年龄4.71岁)，及其父母，7名母亲(平均年龄41.07岁)和2名父亲(平均年龄40.54岁)。每个孩子由一位家长代表。

可行性与可接受性

14名参与者中有9人(5名男性，4名女性)完成了在线家长培训条件下的学习课程，12名参与者中有6人(5名男性，1名女性)完成了对照条件。26名参与者中共有15人(58%)在研究结束时完成了研究课程。在完成研究的参与者中，15名参与者中有13名(97%)完成了所有四次视频会议，在线家长培训组的100%参与者完成了所有四次视频会议。此外，15名参与者中有14名(93%)在治疗结束后至少完成了一次终点访诊。1名完成干预的参与者没有参加终点访问，3名参与者未能通过邮件返回终点测量值。在那些退出研究的人中，11人中有6人(55%)被随机分配到对照组，11人中有3人(27%)以时间承诺为退出的原因。在退出研究之前，11名参与者中有8人(73%)完成了一次或多次视频会议，并接受了治疗材料(即治疗手册或访问MindNest Health在线课程)。

父母对治疗的认知与可接受性

CCQ结果

在完成干预并参加终点访问的参与者中，15名家长中有12名(n=8，在线父母培训条件;n=4，对照组)在治疗前后完成并返回CCQ。在基线和终点，在线父母培训条件下的父母在CCQ上的得分高于对照条件下的父母(基线平均差=+3.13，终点平均差=+4.75);然而，组间均值无显著差异(P=收)。在线家长培训条件的平均CCQ总分基线为25.38 (SD 3.25)，终点为27.5 (SD 3.74)。在对照条件下，平均CCQ总分在基线时为22.25 (SD 7.46)，在终点时为22.75 (SD 6.18)。

平均CCQ总分从基线时的25.38 (SD 3.25)显著增加到研究终点时的27.5 (SD 3.74) (P=.04)。此外，家长对干预降低孩子症状能力的信心从基线时的6.0 (SD 1.07)显著增加到研究终点时的6.75 (SD 0.89) (P= .02点)。在同一组中，平均得分显著增加，表明治疗在改善非靶向领域(如悲伤、焦虑和学业)方面的能力的感知成功，从基线的5.25 (SD 0.89)到研究终点的6.25 (SD 1.28) (P= .009)。虽然在对照组中，父母对治疗成功的信心(平均差异=+0.25)、向他人推荐治疗的可能性(平均差异=+0.25)和CCQ总分(平均差异=+0.50)从基线到终点都有适度的增加，但没有发现显著差异(信心=+0.25)P=。3.8，RecommendP=。3.6，Total ScoreP=点)。

比尔斯的结果

有11位家长(在线家长训练组n=7位，对照组n=4位)在完成治疗后在研究终点完成了BIRS。在在线家长培训小组中，7个家长中有6个证明他们轻微的同意或同意在15个BIRS可接受性因素项目中的14个项目上，干预改善孩子困难的能力(>93%)。对照组的所有父母都回答他们轻微的同意或同意干预对15个BIRS可接受性因子项目中的13个项目有效(>87%)。11位家长中有9位(82%)表示支持轻微的同意或同意BIRS上93%以上的可接受性因素项目(15个项目中的14个)。此外，15个可接受性因素项目中有8个(53%)被评分轻微的同意或同意所有的父母。此外，最高评分(5，同意73%的家长(8 / 11)表示愿意在家庭环境中使用干预，并同意干预不对他们的孩子造成负面的副作用(表2)．

讨论

主要结果

本研究探讨了个体化父母调解治疗自闭症儿童的可行性和可接受性。在线家长培训组的在线模块完成率和视频会议出席率(>70%)都证实了这种在线治疗的可行性。父母训练条件下的辍学率相对较低(36%)，而对照条件下的辍学率较高(50%)。3个家庭称时间负担是退出的原因;然而，所有三个家庭都经历了与他们必须解决的治疗无关的外部家庭压力。其他辍学的原因尚不清楚;然而，在所有情况下，父母似乎都难以回复研究临床医生的电话和电子邮件，特别是在延迟(即治疗后随访)或没有建立一致的沟通(即对照条件)之后。

CCQ的高评分和分数的显著改善表明，在在线父母培训条件下，参与治疗的父母高度接受。家长们对干预能够减轻孩子的症状和改善非目标领域(如悲伤、焦虑和学业)的信心显著增强。在对照条件下，父母没有认可相同量级的分数，并且在基线和研究终点都报告了较低的CCQ评分。这表明在线家长培训条件下的家长比没有参加MindNest Health在线课程且只收到PRT手册的家长更能接受干预。

此外，BIRS的高评级支持参与家长对干预的高接受度。大多数家长(>80%)同意BIRS中除一项可接受因素外的所有项目。父母评价的一般主题包括愿意在家庭环境中使用干预和同意干预不对他们的孩子产生负面的副作用。此外，两种情况下的父母都对治疗表示满意。

PRT MindNest健康平台承诺为自闭症儿童的父母提供支持，这些父母无法为他们的孩子获得传统的、父母亲自干预的干预。由于这是一个试验性的、开放的可行性研究，我们不能确认，也不能假设，临床症状的变化是由于MindNest Health，而不是由于父母的期望或研究人员的关注。

从评估的角度来看，将包含一般内容的平台与视频会议相结合以个性化技能获得很大价值。在线视频会议为“自然主义”观察提供了机会，否则在临床环境中就会错过这种观察。例如，在视频会议期间，邻居或兄弟姐妹的干扰以及房屋布置的后勤挑战变得更加明显。此外，一个简短的在线干预是对患者和家庭的需求、优势和弱点进行全面、低成本的评估，评估父母和患者是否能够参与常规治疗。

限制

本研究的小样本量和有限的父母人口统计信息限制了可以得出的关于父母可接受性评级的结论。这项研究的未来迭代应包括额外的疗效测量和人口信息(即婚姻状况、种族和民族身份、教育程度)，以确定儿童在治疗后是否表现出社会沟通和行为技能的改善，并了解可能影响这种远程医疗干预的可行性和可接受性的社会人口因素。此外，虽然在类似的在线家长培训项目中，流失率明显上升，但高流失率，特别是在对照组中，可能会影响结果的泛化性，在开展本研究的未来迭代时应予以考虑[10，12，14，21］．

这项研究的另一个重要限制是要求父母拥有自己的技术设备和互联网接入。虽然这项研究的目的是增加早期循证干预的可及性，但这一要求排除了无法获得上述技术的家庭。这样的要求可能会限制研究的注册，只有较高的社会经济地位(SES)的家庭。人们承认，由于无法获得所需的技术，远程保健可能不是社会经济地位低的家庭的可行解决办法。未来的研究可以通过向家庭提供设备或结合个人替代方案来解决这些问题。

结论

PRT MindNest健康平台是一个很有前途的干预措施，它有可能增加无法通过在线模块和视频会议指导获得面对面服务的自闭症儿童的父母获得循证干预措施的机会。在线治疗在改善获得护理的能力方面具有巨大潜力。因此，需要进行未来的研究，以确定父母为媒介的远程保健干预措施的有效性，以及这种干预措施作为面对面循证干预措施的可行和有效替代方案的可能性。